O cisto ósseo aneurismático é uma lesão benigna rara, correspondendo a 1% dos cistos ósseos que apresenta crescimento rápido, osteolítico e expansivo, com ocorrência maior em ossos longos e vértebras. Quando relacionado a ossos da face possui maior predominância no osso mandibular, além de possuir pequena predileção pelo sexo feminino. Sua etiologia possui divergência entre autores, sendo discutido que sua ocorrência pode ser devido a um trauma, a uma lesão preexistente ou alterações hemodinâmicas. Possui características radiográficas em comum com outras lesões, apresentando imagem radiolúcida uninucleada ou multinucleada, áreas radiopacas septadas e margens bem definidas, semelhantes as injúrias: Ceratocisto Odontogênico, Fibroma Ameloblástico, Mixoma e outros. Diante disso, o objetivo deste relato de caso foi apresentar a importância na realização da biópsia incisional, com o intuito de se obter um diagnóstico bucal final, visto que através dos exames imaginológicos não seria possível. Para isso, foi realizado uma remoção parcial da lesão, na região anterior da mandíbula, de uma paciente do sexo feminino, P.N.S, leucoederma, 33 anos de idade, em tratamento hemodinâmico há 14 anos, com posterior encaminhamento do material colhido para análise histopatológica, o qual após verificação dos fragmentos, houve a confirmação diagnóstica do Cisto Ósseo Aneurismático, podendo ser ofertado a paciente melhores orientações de tratamento e prognóstico.