Introdução: A hiperpigmentação mucocutânea é uma condição dermatológica que pode estar relacionada a tratamentos quimioterápicos, a exemplo das terapias com uso de hidroxiureia (HU). A HU é um fármaco citostático de amplo uso nas doenças mieloproliferativas e compõe a principal linha de tratamento da trombocitemia essencial (TE). O presente estudo tem por objetivo relatar um caso raro de hiperpigmentação mucocutânea em um paciente com TE. Relato do caso: Paciente do sexo masculino, 68 anos de idade, 89 kg, com diagnóstico de TE, em uso de HU 2 g/dia. Com três meses de terapia, apresentou lesões hiperpigmentadas de coloração acastanhadas em pele das mãos e mucosa oral (língua). Em decisão partilhada com o médico-assistente, o paciente optou pela continuação do uso do medicamento. Após seis anos de acompanhamento, as lesões mantêm-se estáveis. Conclusão: A hiperpigmentação mucocutânea associada à terapia com HU é um evento benigno secundário ao uso do fármaco e não exige a interrupção de uso, porém, sua retirada, ou redução das doses, geralmente leva à diminuição ou ao desaparecimento das lesões.
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