A Paracoccidioidomicose é uma infeção fúngica endêmica em regiões da América Latina como o Brasil. Está relacionada a atividades profissionais onde há o manejo do solo contaminado pelo fungo Paracoccidioides brasiliensis. O presente artigo tem como objetivo relatar um caso de Paracoccidioidomicose com manifestações na mucosa oral, abordando aspetos relevantes de sua etiopatogenia, características clínicas, diagnóstico e tratamento. Paciente de 42 anos, sexo masculino, lavrador, apresentou um quadro de macroqueilia associada a ulceração de aspeto moriforme localizada principalmente na mucosa labial inferior bilateralmente e na mucosa jugal esquerda. Com a principal hipótese de diagnóstico clínico de Paracoccidioidomicose, realizou-se biópsia incisional. O exame anatomopatológico confirmou o diagnóstico e o doente foi encaminhado para tratamento médico, realizado com sucesso por meio da administração de itraconazol via oral. O médico dentista deve conhecer as características das lesões orais da paracoccidioidomicose, pois exerce papel importante no diagnóstico precoce da doença. (Rev Port