Congenital ichthyosis associated with Trichophyton rubrum tinea, imitating drug hypersensitivity reaction

Szlávicz, Eszter; Németh, Csongor; Szepes, Éva; Gyömörei, Csaba; Lengyel, Zsuzsanna

doi:10.1016/j.mmcr.2020.05.004

Cited by 4 publications

(5 citation statements)

References 17 publications

Supporting

Mentioning

Contrasting

Unclassified

Order By: Relevance

“…Although numerous cases of various ichthyosis disorders (e.g., ichthyosis vulgaris, lamellar ichthyosis, etc.) associated with dermatophytosis have been reported, dermatological diagnoses have been made clinically or, occasionally, via skin biopsy and without genetic confirmation [ 413 , 414 , 415 , 416 , 417 , 418 , 419 , 420 , 421 , 422 , 423 , 424 , 425 , 426 , 427 ]; following the proposed criteria above, these cases are not considered as definitive in this review. On the other hand, KID syndrome (due to dominant mutations in GJB2 —which encodes Cx26—and conferring susceptibility to CMC (see above)) has also been associated with an increased risk for extensive CSD [ 10 , 12 , 19 , 428 ].…”

Section: Dermatophytosismentioning

confidence: 99%

Of Mycelium and Men: Inherent Human Susceptibility to Fungal Diseases

Vinh

2023

Pathogens

View full text Add to dashboard Cite

In medical mycology, the main context of disease is iatrogenic-based disease. However, historically, and occasionally, even today, fungal diseases affect humans with no obvious risk factors, sometimes in a spectacular fashion. The field of “inborn errors of immunity” (IEI) has deduced at least some of these previously enigmatic cases; accordingly, the discovery of single-gene disorders with penetrant clinical effects and their immunologic dissection have provided a framework with which to understand some of the key pathways mediating human susceptibility to mycoses. By extension, they have also enabled the identification of naturally occurring auto-antibodies to cytokines that phenocopy such susceptibility. This review provides a comprehensive update of IEI and autoantibodies that inherently predispose humans to various fungal diseases.

show abstract

Section: Dermatophytosismentioning

confidence: 99%

Of Mycelium and Men: Inherent Human Susceptibility to Fungal Diseases

Vinh

2023

Pathogens

View full text Add to dashboard Cite

show abstract

Section: Tinea Corporis Beiunclassified

“…Dermatomykosen wurden sowohl bei der Ichthyosis vulgaris [18,19] als auch bei seltenen kongenitalen Ichthyosen beschrieben [20][21][22]. Der bei weitem häufigste Erreger ist T. rubrum [17,19,20,22]. Dieser bildet ebenso wie andere Trichophyton-Arten das Enzym Keratinase, das bei normaler Körpertemperatur und Haut-pH-Wert eine hohe Aktivität besitzt und einen wesentlichen Virulenzfaktor darstellt.…”

Section: Tinea Corporis Beiunclassified

“…Die Diagnose kann zudem durch die für Ichthyosen typische Schuppung und das bei manchen Ichthyosen vorliegende Erythem sowie durch eine Steroid-Therapie verschleiert werden. Daher wird die mykotische Superinfektion gelegentlich sogar von erfahrenen Dermatologen verkannt [19,22].…”

Section: Tinea Corporis Beiunclassified

“…Therapie der ersten Wahl ist bei Nachweis von T. rubrum Terbinafin, das eine fungizide Aktivität besitzt, im Stratum corneum akkumuliert und bis in die Adnexe der Haut penetriert. Patienten mit Ichthyosen benötigen oft eine mehrwöchige oder sogar mehrmonatige Therapie [22]. Trotz dieser sind insbesondere bei schweren kongenitalen Ichthyosen Rezidive häufig.…”

Section: Tinea Corporis Beiunclassified

See 2 more Smart Citations

Randbetonte erythematöse Plaques bei einem Patienten mit kongenitaler Ichthyose: von häufigen und seltenen Dermatosen

Hoffmann

Schneider

Mechow

et al. 2022

Aktuelle Dermatologie

View full text Add to dashboard Cite

ZusammenfassungNicht-syndromale autosomal-rezessive kongenitale Ichthyosen (ARCI) sind seltene hereditäre Verhornungsstörungen mit einem heterogenen Spektrum an Phänotypen von einer nahezu erscheinungsfreien Haut über eine milde bis schwere Erythrodermie bis hin zu Panzer-artigen Schuppen. Zu den Hauptvertretern zählen die lamelläre Ichthyose, die kongenitale ichthyosiforme Erythrodermie, die Harlekin-Ichythose, die „bathing suit ichthyosis“ und die „self-improving congenital ichthyosis“ (SICI), die sich im Laufe des ersten Lebensjahres bessert und im späteren Leben nur noch durch eine Xerosis cutis mit diskreten, feinen weißen Schuppen äußert.Wir berichten über einen 38-jährigen Patienten, der sich mit einer milden kongenitalen Ichthyose unbekannter genetischer Ursache und einem seit einem Monat erheblich verschlechterten Hautbefund vorstellte. Anhand des klinischen Befundes mit anulären, randbetonten, schuppenden erythematösen Plaques, der Histologie und einer Schuppenpilzkultur konnte eine durch Trichophyton rubrum hervorgerufene Tinea corporis als Ursache für die Exazerbation identifiziert werden. Diese heilte nach 4-wöchiger systemischer Therapie mit Terbinafin komplett ab. Zurück blieb nur eine Xerosis cutis mit einer feinen weißen Schuppung. Passend zur klinischen Verdachtsdiagnose einer SICI erbrachte die molekulargenetische Untersuchung zwei mutmaßlich compound-heterozygote, wahrscheinlich pathogene Varianten im ALOXE3-Gen, eine Spleiß-Variante (c.1392+2T>A;p.?) und ein komplexes Rearrangement. ALOXE3 kodiert für die Lipooxygenase E3, die für die epidermale Differenzierung und für den Aufbau des „cornified envelope“ bedeutsam ist. Varianten in diesem Gen sind eine der Hauptursachen für SICI.Patienten mit Ichthyosen weisen aufgrund des verdickten Stratum corneum, einer verzögerten Desquamation, einer gestörten epidermalen Barrierefunktion und einer Störung der Talg- und Schweißproduktion ein erhöhtes Risiko für Dermatophytosen auf. Diese präsentieren sich oft atypisch und können daher leicht verkannt werden. Insbesondere bei schweren kongenitalen Ichthyosen sind chronische Verläufe und Rezidive häufig. Unser Fall zeigt, dass auch und gerade bei Patienten mit seltenen Verhornungsstörungen an häufige infektiöse Dermatosen wie Tinea corporis gedacht werden muss.

show abstract