Benign Lymphangioendothelioma of the Thigh Simulating a Low-Grade Angiosarcoma

Abstract

Benign lymphangioendothelioma (BL) is a rare vascular neoplasm that can histopathologically mimic a low-grade angiosarcoma or the patch stage of Kaposi sarcoma. We report on the case of a 49-year-old man with a benign lymphangioendothelioma on the right thigh that evolved on a vascular birthmark after a trauma. Because of constant pain and the slow but progressive growth of the lesion, we decided to excise the tumor. Three stages of surgery were needed to obtain negative margins. We review the reports of BL to date, with special attention to those that developed after trauma and those that had a preexistent vascular lesion, and expound on the histopathologic differential diagnosis with low-grade angiosarcoma.

Benign Lymphangioendothelioma

“…Нами были проанализированы 42 случая доброка-чественной лимфангиоэндотелиомы, опубликованные в печати [2][3][4][5][7][8][9][10][11][12][13][14][15][16][17][18][19][20][21][22][23][24][25]. Среди пациентов преобладали лица мужского пола (мужчин было 25 (59,5 %), женщин -17 (40,5 %)).…”

“…В 10 случаях (23,8 %) заболевание начиналось в раннем детском возрасте. В большинстве случаев образование развивалось на неизмененной коже, из провоцирующих факторов можно отметить дли-тельно протекающий хронический воспалительный про-цесс (рецидивирующий целлюлит), травму (в том числе при проведении ангиографии), укус клеща [13,14,16,17]. Большинство ДЛ (39 случаев) были представлены единственным очагом поражения в следующих локали-зациях: голова и шея -15,4 % (6/39), туловище -25,6 % (10/39), верхние конечности -20,5 % (8/39), нижние ко-нечности, включая ягодицы, -33,3 % (13/39), молочные железы, паховая область и полость рта -по 2,6 % (1/39) для каждой области.…”

“…Существует мнение, что это не истинное новообразова-ние, а реактивный процесс в ответ на действие раздра-жающих факторов, таких как хроническое воспаление, травма, укус клеща и др. [13,16,17]. Возможно, имеют значения гормональные нарушения, так как в одном слу-чае отмечался быстрый рост образования в период по-лового созревания [8].…”

Post-mastectomy benign lymphangioendothelioma of the skin following chronic lymphedema for breast carcinoma: a teaching case mimicking low-grade angiosarcoma and masquerading as Stewart-Treves syndrome

“…BL, also named as acquired progressive lymphangioma, was first described by Wilson Jones et al in 1990 [6,7], and only 40 cases have been reported in the English-language literature [7,8]. Clinically, a typical lesion is a solitary and well-circumscribed red or bruise-like macule, plaque or nodule, which can be variably located on the breast, arm, face, scalp, or thigh [5-8]. BL has a tendency to present in middle-aged to elderly adults and particularly evolve slowly over years [5,7,8].…”

“…Clinically, a typical lesion is a solitary and well-circumscribed red or bruise-like macule, plaque or nodule, which can be variably located on the breast, arm, face, scalp, or thigh [5-8]. BL has a tendency to present in middle-aged to elderly adults and particularly evolve slowly over years [5,7,8]. Moreover, the BL lesions are usually asymptomatic but occasionally have a predisposing factor, e.g., radiotherapy, trauma, arteriography, or tick bite [8].…”