Introducción: los quistes de rafe medio (QRM) son lesiones infrecuentes del aparato genital masculino, pueden localizarse desde la parte distal del pene hasta la zona perianal. Se deben a defectos del cierre del rafe medio durante el desarrollo embrionario. Objetivo: presentar un lactante con el diagnóstico de QRM, discutir el diagnóstico, tratamiento y seguimiento. Caso clínico: niño de 1 año y 3 meses de edad con 7 lesiones quísticas de 0.5 cm cada una en el rafe medio escrotal desde el nacimiento, la ecografía de partes blandas reporta imagen sólida hipoecogénica de borde definidos y sin vascularización al doppler. Se realizó exéresis quirúrgica y la patología confirmó el diagnóstico de quiste de rafe medio perineal, con buena evolución en el seguimiento. Discusión: 75% de los casos de los QRM son asintomáticos es por ello que muchas veces su diagnóstico es tardío, además su desconocimiento produce confusión con patologías quísticas o tumorales similares. El diagnóstico es clínico, aunque la ecografía puede ayudar para excluir otras anomalías como las vasculares. El tratamiento de elección debe ser la extirpación quirúrgica para evitar episodios de sobreinfección o molestias locales derivadas de su localización y tamaño. Conclusión: debido a lo infrecuente de esta patología es importante darla a conocer. Se recomienda realizar la valoración integral del paciente pediátrico para lograr un adecuado diagnóstico, ofrecer el mejor tratamiento y brindar información adecuada a los padres.
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