São ainda escassas as informações na literatura acerca da associação entre exposição da gestante a drogas de abuso, incluindo a cocaína, e o desenvolvimento de bronquiolite obliterante (BO) no neonato. Neste relato de caso abordamos o acompanhamento ao longo dos anos de um paciente pediátrico do sexo masculino que deu entrada como lactente sibilante e, que, após avaliações e observância de critérios clínicos e por imagem sugestivos, foi diagnosticado com BO. Portanto, os achados deste relato fomentam a literatura e lançam uma base acerca de uma relação causal entre exposição da gestante a drogas de abuso e o desenvolvimento de BO no recém-nascido, bem como sobre o perfil epidemiológico, diagnóstico clínico e por imagem e terapêutica (medicamentos e oxigenoterapia) no curso da doença em paciente pediátrico e, suas comorbidades, direcionando também futuras estratégias para o manejo dos pacientes com esta doença.
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