Introdução: Os tumores estromais gastrointestinais (GIST) correspondem a 1% dos tumores do trato gastrointestinal e sua localização esofágica é ainda mais rara. Dada sua baixa incidência, não há recomendações claras acerca do manejo da doença. Relato do caso: Mulher, 50 anos, portadora de GIST esofágico, com quadro clínico de disfagia. A biópsia demonstrou a presença do tumor de esôfago não metastático, positivo para CD117. O tratamento de escolha foi esofagectomia total, reconstrução com estômago seguida de jejunostomia, seguido de terapia adjuvante com imatinibe. Cerca de um ano após início de quimioterapia, paciente apresenta-se sem recorrências e metástase, no entanto desenvolveu uma neuropatia periférica. Conclusão: Trata-se de um caso de GIST raro pela sua localização esofágica, tratado com sucesso. Além disso, a paciente desenvolveu neuropatia periférica, possivelmente causada pelo uso do quimioterápico.
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