ResumenIntroducción. El surco perineal es una malformación infrecuente de la línea media. Se trata de un surco húmedo, mucoso y no queratinizado localizado en la línea media del periné desde la horquilla vulvar hasta el borde anal anterior. Es una malformación infrecuente, usualmente asintomática y de resolución espontánea en la mayoría de los casos. Esta anomalía es frecuentemente confundida con otras malformaciones por lo que su reconocimiento es fundamental para evitar yatrogenia.Caso clínico. Se presenta el caso de una recién nacida con una lesión asintomática en la línea media del periné sospechosa de malformación anorrectal. Tras valoración por el Servicio de Cirugía Pediátrica se diagnosticó de surco perineal.Comentarios. Debido a la infrecuencia y escasa documentación bibliográfica del surco perineal, esta malformación es desconocida para muchos sanitarios. Este caso expone la importancia de tener presente esta anomalía para evitar diagnósticos erróneos, tratamientos innecesarios y estrés familiar.