Os tumores odontogênicos (TO) formam um grupo de lesões com diferentes tipos histológicos e aspectos clínicos, podendo variar desde hamartomas até lesões malignas, apresentando, assim, uma variedade de manifestações clínicas. Apesar dos comportamentos clínicos distintos, os TO alteram a morfologia dos tecidos afetados gerando um acometimento estético e funcional ao paciente, que sem tratamento, pode tornar incapacitante a depender da agressividade do tumor. O objetivo do trabalho é relatar um caso de uma paciente com deformidade facial decorrente de um ameloblastoma em mandíbula tratado com enucleação. Relato de caso: Paciente jovem, com queixas de estalos em mandíbula após se alimentar e deformidade facial progressiva. Ao exame físico observou-se aumento de volume extraoral em ângulo mandibular direito, intraoral em mucosa jugal e tecido retromolar causando mordedura da mucosa. Ao exame radiográfico foi percebido uma imagem radiolúcida, unilocular, abrangendo a região de corpo mandibular até ramo mandibular. A paciente foi submetida a punção, biópsia e instalação de dispositivo de descompressão na região, que permaneceu em posição por 8 meses, sem o sucesso esperado. Com o diagnóstico de ameloblastoma, foi optado por realizar enucleação e curetagem da lesão, que apresentou boa eficácia terapêutica devolvendo à paciente o padrão facial prévio e restaurando as funções mastigatórias. Conclusão: A repercussão dos tumores odontogênicos na qualidade de vida dos pacientes é significativa e sua terapêutica deve ser estabelecida levando sempre em consideração o tipo do tumor, sua localização e agressividade, visando restabelecer as funções do sistema estomatognático da melhor forma possível.
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