SUMMARY -H.TLV-I associate d myelopath y ha s bee n describe d a s a systemi c diseas e characterized b y manifestation s i n severa l organ s outsid e th e nervou s system . W e repor t inflammator y pulmonary involvemen t i n patient s wit h diagnosi s o f HAM .KEY WORDS : HT'LV-I , HAM/TSP , alveolitis , pulmonar y involvement . HTLV-I 'associate d myelopath y (HAM ) ha s bee n describe d a s a neurologi c diseas e characterized b y spasti c paraparesis , sensitiv e syndromes , periphera l neuropathy , constipation , bladder disturbanc e an d impotenc e o r decrease d libid o 5,s. Ther e hav e bee n som e report s o f systemic non-neurologi c manifestation s a s vasculitis , uveitis , Sjogren' s syndrome , arthropathy , cryoglobulinemia, ichthyosis , polymyositi s an d adul t T-cel l leukemia/lymphom a associate d with HA M 7. Pulmonar y infiltrate s i n HA M patient s wer e firs t describe d i n native s o f Martinique 2. I n Japan , bronchoalveola r lavag e studie s showe d fiv e patients i wit h increase d tota l cell count s an d increase d proportio n o f lymphocyte s i n lavag e fluid , a s compare d wit h dat a found i n health y non-smoki n volunteer s 9 . On e o f thes e patients , wit h a n abnorma l ches t X-ray, ha d transbronchia l lun g biops y tha t reveale d lymphocyt e infiltration s i n th e alveola r structures whic h di d no t resembl e leukemi a cells .In orde r t o clarif y th e clinica l pictur e an d pathogenesi s o f HTLV-I associate d myelopathy w e hav e studie d th e pulmonar y involvemen t i n eigh t patient s wit h HAM .PATIENTS AND METHO D -Seve n wome n an d on e man , wit h age s tha t range d fro m 3 9 to 6 7 years , wer e admitte d i n thi s study . Th e patient s presente d th e basi c clinica l an d CS F features o f HA M a s ha s bee n describe d elsewher e 5 . CS F an d seru m sample s wer e collecte d from th e patient s lan d teste d fo r HTLV-I wit h a commerciall y availabl e enzym e immunoassay ; the specimen s wer e repeatedl y reactiv e i n thi s screenin g tes t an d furthe r confirme d b y Wester n blot.All patient s wer e submitte d t o pulmonar y evaluatio n b y a certifie d pneumologis t (K.M.) . In eac h patien t wa s performe d hemograma , electrocardiogram , ches t X-ray , arteria l gasometri c studies an d spirometr y a t rest . T o accomplis h th e bronchoalveola r lavag e th e bronchoscop e was wedge d int o a dista l bronchu s an d 30 0 m l o f steril e salin e wa s use d t o recove r th e cell s and epithelia l linin g fluid . Th e bronchoalveola r lavag e wa s carrie d ou t i n a singl e laborator y by th e sam e researche r usin g identica l techniques .•
AÍLTON MELO, IRENIO GOMES, KILMA MATTOSRESUMO -Paraparesia espástica progressiva associada a HTLV-1 constitui-se em uma patologia com características endêmicas em várias regiões do Brasil. Em Salvador, 102 pacientes com mielopatias de diversas etiologias foram triados para HTLV-I/II com ELISA e Western blot em quatro hospitais gerais que assistem a população de baixa renda. Foram encontrados 36 pacientes com mielopatia associada a HTLV-I/II, o que está de acordo com a elevada prevalência dessa patologia em Salvador. Todos os pacientes com infecção pelo HTLV-I/ II apresentavam paraparesia espástica progressiva, bexiga neurogênica associada, a graus variáveis de comprometimento sensitivo superficial e/ou profundo e síndrome do neurônio motor inferior. O exame de LCR mostrou pleocitose linfocitária com aumento moderado de gama-globulinas e a ressonância magnética mostrou graus variáveis de lesões periventriculares e subcorticais associadas ou não a atrofia da medula espinal torácica. O exame neurológico e os dados de ressonância magnética sugerem que os pacientes com comprometimento neurológico por HTLV-I podem estar acometidos por graus variáveis de leucoencefalomieloneuropatia.PALAVRAS-CHAVE: HTLV-I, paraparesia espástica tropical, TSP HAM, leucoencefalomieloneuropatia. HTLV-I associated myelopathy in the city of Salvador, Bahia (Brazil)SUMMARY -Chronic myelopathy associated with human T-lymphotropic virus type I (HTLV-I) has been described in several endemic areas in Brazil. In Salvador, 102 patients with myelopathy were screened for HTLV-I/II by ELISA and Western blot assays. We found 36 patients with HTLV-I/II associated myelopathy confirming the high prevalence of HAM in Salvador. The initial complaint of our patients were urinary urgency, back pain and progressive unsteadiness on walking. On examination all of them had a spastic paraparesis, variable degrees of lower motor neuron syndrome, deep and superficial sensitive syndrome. MRI analysis revealed lesions in the periventricular white matter in addition to atrophy of the thoracic spinal cord. Clinical and magnetic resonance findings reveal that the inflammatory lesions of HAM involve not only the spinal cord but also the brain and peripheral nervous system. KEY-WORDS: HTLV-I, myelopathy, tropical spastic paraparesis, TSP, HAM, leukoencephalomyeloneuropathy.As mielopatias e meiloneuropatias crônicas de etiologia indeterminada são de ocorrência comum em Neurologia e assumiram diversas classificações que foram se modificando com o avanço das técnicas diagnosticas. A paraparesia espástica tropical (TSP) constitui grupo de mielopatias e mielorradiculopatias, de expressão clínica e etiológica variável de acordo com a região em que são estudadas 23 . Fatores genéticos, ambientais, tóxicos e nutricionais são comumente relacionados como causa de TSP 2 3 . O quadro neurológico desse grupo de patologias é caracterizado por acometimento bilateral e simétrico dos tratos piramidais, que comprometem os membros inferiores, associado a disfunção vesical, impotência e obst...
RESUMO -A descoberta da associação entre paraparesia espástica tropical e o protovírus T-linfotrópico humano determinou a verificação da existência de uma endemia infecciosa com comprometimento neurológico caracterizado por acometimento de todo o sistema nervoso e por envolvimento de múltiplos órgãos. A característica sistêmica dessa patologia manifesta-se por lesões de órgãos distintos como pulmão, pele e fígado, entre outros. Provavelmente, o quadro clínico pleomórfico dessa doença se deve a co-fatores ainda não esclarecidos.PALAVRAS-CHAVE: HTLV-I, leucoencefalomieloneuropatia, doença sistêmica, paraparesia espástica tropical. HTLV-I associated myelopathy: a systemic diseaseSUMMARY -Chronic myelopathy associated with T-lymphotropic virus type I (HAM) has been described as an endemic disease in several areas of the world mainly in Asia, Africa and Latin America. The involvement of the central and the peripheral nervous system by HTLV-I observed in South America and Africa points out that this disease is a leukoencephalomyeloneuropathy. Several authors reported involvement outside the nervous system (as uveitis, lymphocytic alveolitis and arthritis, among others) in patients with HAM. In this paper we emphasize that HAM is a systemic disease whose cofactors determine the clinical picture in each patient.KEY WORDS: HTLV-I, leukoencephalomyeloneuropathy, systemic disease, tropical spastic paraparesis.A descoberta da associação entre paraparesia espástica tropical e infecção por HTLV-I 1 veio solucionar um problema diagnóstico que preocupava principalmente os neurologistas da África, América Central e América Latina, em cujos países ainda se apresentam grande número de mielopatias e mieloneuropatias parasitárias e por déficits nutricionais, além de apresentarem endemicidade para HTLV-I 1 * 6,10,1314 . Este periódico tem mostrado a associação de acometimento neurológico em pacientes com infecção por HTLV-I que varia de mielopatia 4 a leucoencefalomieloneuropatia, como demostram as lesões encefálicas periventriculares, subcorticais e medulares encontradas na ressonância magnética 7 que se somam a comprometimento de nervos periféricos em pacientes da África e América Latina 4,10 .Antes da descoberta que o HTLV-I estava associado a comprometimento neurológico, já era conhecida sua associação com leucemia/linfoma de células T adulto 15 e, posteriormente, alguns autores demonstraram que o acometimento em conjunto do sistema nervoso e hemático era raro porém existente 2 . A investigação sistemática de pacientes com mielopatia por HTLV-I (HAM) veio demonstrar que a patologia não se restringe apenas ao sistema nervoso estando associada a alveolites, artrites, hepatites, Sjõgren, síndrome de CREST, ictiose, vasculites, uveítes e meningites, entre outras entidades 2,5,11,12 . Assim, a infecção por HTLV-I pode assumir diferentes manifestações clínicas, as quais dependem de co-fatores não estudados de forma adequada até o momento. Esses co-fatores provavelmente desencadeiam uma reação imunológica que, em indivíduos com determin...
Pulmonary involvement in HTLV-I patients has been identified by several authors in Africa, Japan and Brazil. The objective of this controlled study is to establish an association between HAM and lymphocytosis in the bronchoalveolar fluid (BAL). Thirty-five adult patients with non-traumatic and non-tumoral myelopathy filled out a detailed historical survey and underwent a neurological examination, a thoracic radiological evaluation and a CSF examination. Of the patients in this sample, 22 were diagnosed with HTLV-I associated myelopathy and 13 had myelopathies with other etiologies. Lymphocytosis in the BAL fluid was detected in 18 (82%) of the HAM patients and in 2 (15%) of non-HAM patients. We concluded that the lung represents an important organ in the pathogenesis of HAM.
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