El leiomiosarcoma es un tumor maligno de origen mesenquimal de naturaleza agresiva que infrecuentemente se presenta en estructuras de cabeza y cuello. Son pocos los casos publicados en la literatura, siendo considerado su sospecha, diagnóstico y tratamiento temprano fundamentales para enfrentar los desenlaces adversos derivados de su mal pronóstico. Se reporta el primer caso en Colombia de leiomiosarcoma primario de órbita, diagnosticado en un paciente adulto mayor quien consultó por 8 meses de aumento progresivo de la zona frontotemporal izquierda acompañado de disartria, pérdida de visión y proptosis dolorosa ipsilateral. Los estudios imagenológicos evidenciaron extensa lesión osteolítica con compromiso orbitario y de sistema nervioso central. Se realizó biopsia incisional, con reporte de leiomiosarcoma de alto grado. Tras descartar metástasis, se indicó exéresis completa de la lesión e inicio de radioterapia. A los 10 meses de estrecho seguimiento, el paciente presentó una evolución favorable sin recurrencias locales ni metástasis a distancia.
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