Introdução: O leiomiossarcoma é um tumor maligno de células mesenquimais. Este estudo tem como objetivo apresentar um caso clínico de sarcoma paratesticular subtipo leiomiossarcoma, tendo em vista sua escassez na literatura. Relato de caso: Paciente, 40 anos, sexo masculino, negro, hígido, iniciou quadro de dor em região de bolsa escrotal. Foi submetido à ultrassonografia que evidenciou tumor testicular à esquerda. Foi realizada abordagem cirúrgica. Considerações finais: O leiomiossarcoma é um tumor maligno com envolvimento de músculo liso. Devido à raridade do leiomiossarcoma paratesticular, não existe protocolo estabelecido na literatura. A importância da equipe multidisciplinar e especializada com acompanhamento longitudinal tem o intuito de instituir a terapia padrão-ouro e evitar recorrência.
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