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RESUMEN -Las encefalitis por citomegalovirus en pacientes inmunocompetentes son excepcionales, siendo un patógeno reconocido en pacientes inmunodeprimidos (SIDA, transplantados). Se reporta el caso clínico de una encefalitis por Citomegalovirus en un adulto joven, sin evidencia de enfermedad inmunosupresora, cuyo diagnóstico fue posible mediante la detección de ADN viral en la biopsia cerebral. Se describen además las singularidades clínicas de este caso y los hallazgos de la anatomía patológica y de la microscopía electrónica comparándolos con los reportados en pacientes inmunodeprimidos.PALABRAS LLAVES: encefalitis, citomegalovirus, inmunocompetencia, infecciones del sistema nervioso central. Cytomegalovirus encephalitis in an immunocompetent patient: clinical, neuropathological and ultrastructural analysisABSTRACT -Cytomegalovirus encephalitis is rarely diagnosed in immunocompetent patients. It is more frequent among immunocompromised hosts. We present a case of a young male patient without evidence of immunosupression who had a cytomegalovirus encephalitis. The diagnosis was made by detection of viral DNA in cerebral tissue obtained by biopsy. Neuropathologic and ultrastructural changes are described and compared with the descriptions in immunocompromised patients.