Introdução: O ameloblastoma, neoplasia benigna derivada do epitélio odontogênico, é um tumor localmente invasivo e agressivo. Representa 11% de todos os tumores odontogênicos e, especificamente, 1% de todos os tumores odontogênicos epiteliais.Objetivo: Descrever um caso clínico de ameloblastoma unicístico (AU) de grande extensão, com 7 anos de acompanhamento.Relato do caso: Paciente do sexo feminino, de 13 anos de idade, foi referenciada à clínica de estomatologia exibindo uma lesão extensa em região de mandíbula direita. Radiograficamente, observou-se área radiolúcida bem delimitada que se estendia da região de corpo mandibular até o processo condilar, ocasionando expansão da cortical óssea, reabsorção radicular e deslocamento dos dentes 47 e 48. Posteriormente a biópsia incisional, o diagnóstico histopatológico foi de AU. Foi realizada descompressão e, 7 meses depois, a enucleação cirúrgica foi feita com a exodontia dos dentes 47 e 48. Após 7 anos de acompanhamento, não foi observado nenhum sinal clínico de recorrência.Conclusão: A técnica de descompressão cirúrgica seguida da enucleação da lesão para tratamento de AU proporciona menor morbidade ao paciente e maior potencial de neoformação óssea.
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