Perfuração espontânea de via biliar extra-hepática é uma causa rara de colestase na infância em que muitas vezes o diagnóstico só é determinado através da laparotomia exploradora e a apresentação clínica aguda é incomum. O prognóstico é bom quando diagnóstico precoce. Objetivo: reportar o caso de perfuração espontânea de via biliar em lactente e suas possíveis complicações após tratamento cirúrgico. Caso clínico: Lactente de 2 meses que evoluiu com quadro de perda ponderal progressiva associado à acolia fecal, colúria intermitente e distensão abdominal há 1 mês. Os exames laboratoriais mostraram aumento de transaminases com função hepática normal. USG abdominal evidenciou ascite volumosa, realizada paracentese com drenagem de líquido bilioso. Colangiografia percutânea evidenciou possível perfuração a nível de ducto biliar comum, laparotomia foi realizada; perfuração do ducto biliar extra-hepático foi encontrado, realizada colecistectomia e rafia simples do colédoco. No estudo pós-operatório, aos 8 meses, paciente evoluiu com hemorragia digestiva alta secundária a varizes esofagianas por trombose de veia porta; necessitou tratamento com vasopressina no quadro agudo e seguimento com escleroterapia seriada associado ao tratamento clínico instituído. Comentários: A perfuração biliar é uma entidade rara condição que a torna um desafio diagnóstico e terapêutico. O prognóstico dependerá da intervenção precoce e dos achados intraoperatórios.
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