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Objetivo: Relatar um caso de Ameloblastoma Unicístico em região anterior de mandíbula, descrevendo os métodos diagnósticos utilizados e o tratamento empregado. Relato de Caso: Paciente do gênero feminino, 40 anos de idade, compareceu ao serviço de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da Faculdade de Odontologia da Universidade Federal da Bahia, com queixas de aumento de volume em região anterior de mandíbula, com evolução de 10 meses. O exame de imagem revelou lesão unilocular extensa que expandia cortical óssea em região de mento. Optou-se pela biópsia excisional da lesão, sob anestesia geral. O exame o espécime obtido confirmou o diagnóstico de Ameloblastoma Unicístico, para o qual decidiu-se pela manutenção da terapêutica inicial. A paciente segue em acompanhamento pela equipe, sem sinais de recidivas. Considerações Finais: O manejo do Ameloblastoma Unicístico por vezes demanda a biópsia excisional da lesão a fim de diferencia-la dos cistos odontogênicos e de individualizar seu padrão histológico. A abordagem conservadora pode ser adotada, desde que um acompanhamento rigoroso seja procedido.
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