Introdução: A encefalocele consiste em uma má formação congênita do SNC, caracterizada pela herniação do tecido nervoso decorrente de alterações do tubo neural. Em sua forma intranasal, a encefalocele pode ser confundida com inúmeras afecções que mimetizam vários outros sinais e sintomas, contribuindo para diagnósticos errôneos por longos anos. Alguns pacientes cursam com quadro clínico agravado, podendo evoluir com quadros de meningites de repetição e abscessos cerebrais, que podem culminar com prognóstico reservado. Relato de Caso: Paciente de 44 anos de idade, com história de quatro anos de presença de secreção de líquido claro e inodoro unilateral à direita, usualmente diagnosticado como quadros de rinite unilaterale/ou polipose nasal. A TC de seios da face e a RM demostraram encefalocele fronto-etmoidal, sendo submetido a tratamento cirúrgico vídeo-assistido. Discussão: O diagnóstico precoce é a melhor opção a estes pacientes, sendo o tratamento cirúrgico sempre indicado. A escolha do método de tratamento deve buscar aquele que obtenha resultados com menor morbidade possível.Acredita-se que a cirurgia endoscópica é uma excelente opção pelas altas taxas de sucesso e relativa menor morbidade quando comparada a cirurgia tradicional. Conclusão: A cirurgia endoscópica nasal, com acesso a base do crânio, mostrou-se uma excelente opção terapêutica ao caso reportado.
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