Tracheobronchial amyloidosis managed with multimodality therapies

Sommer, Philip; Kumar, Gagan; Lipchik, Randolph J.; Patel, Jayshil J.

doi:10.1177/1753465814524470

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“…Some series reports mortality in up to 75% within 6 years from diagnosis, while in others no mortality is reported in the 7.6-year average follow-up [7]. The estimated 5-year survival for the diffuse TBA disease is 30-50% [5,13]. Our patient remained asymptomatic for 10 years from initial diagnosis; this evolution has been reported in some cases [5,14].…”

Section: Discussionmentioning

confidence: 62%

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Colchicine Treatment for Tracheobronchial Amyloidosis

et al. 2016

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Tracheobronchial amyloidosis is an infrequent disease characterized by the deposition of proteinaceous material in the tracheobronchial tree. The disease generally has a high morbidity and variable mortality in the years following diagnosis. There is no consensus on the optimal treatment. We report a case of a 63-year-old woman who presented with a diffuse tracheobronchial amyloidosis associated with laryngeal involvement, which required a percutaneous tracheostomy due to high-grade subglottic stenosis, with no evidence of systemic amyloidosis. After treatment exclusively with colchicine, she had a complete resolution of the stenotic area, with a very good response from the tracheobronchial amyloidosis disease, with only minor yellow plaques persisting. The patient has remained asymptomatic in the next 4 years of follow-up, with no evidence of endoscopic progression. This is the first documented case of this kind of response of tracheobronchial amyloidosis to colchicine treatment alone. A review of the available literature is presented.

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Section: Discussionmentioning

confidence: 62%

“…In our patient, due to her excellent response to colchicine treatment, no further therapies were needed. The proximal tracheal and subglottic disease that she presented, as well as diffuse TBA disease, are known to have a poorer prognosis [10,13]; nevertheless, she has continued to be asymptomatic in the last 4 years.…”

Section: Discussionmentioning

confidence: 99%

Colchicine Treatment for Tracheobronchial Amyloidosis

et al. 2016

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“…Während in einigen Fallserien von Mortalitätsraten von bis zu 75% innerhalb von 6 Jahren ab der Diagnosestellung berichtet wird, verzeichnen andere keinen einzigen Todesfall in einem durchschnittlichen Nachbeobachtungszeitraum von 7,6 Jahren [7]. Die 5-Jahres-Überlebensrate bei der diffusen Form von TBA wird auf 30-50% geschätzt [5,13]. Unsere Patientin blieb bis 10 Jahre nach der Erstdiagnose symptomfrei; eine solche Entwicklung ist auch in anderen Fällen beschrieben worden [5,14].…”

Section: Diskussionunclassified

“…Bei unserer Patientin waren angesichts ihres hervorragenden Ansprechens auf das Colchicin keine weiteren Behandlungsmaßnahmen erforderlich. Von der proximal-trachealen und subglottischen Erkrankung, die bei ihr vorlag, ist ebenso wie von der diffusen Form der TBA bekannt, dass sie mit einer schlechteren Prognose assoziiert sind [10,13]; dennoch ist die Patientin seit 4 Jahren durchgängig symptomfrei.…”

Section: Diskussionunclassified

Colchicin in der Behandlung der tracheobronchialen Amyloidose

Morales¹,

Pari²,

López-Lisbona³

et al. 2016

Kompass Pneumol

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Die tracheobronchiale Amyloidose ist eine selten vorkommende Erkrankung, die durch Ablagerungen von Proteinstrukturen im Tracheobronchialbaum gekennzeichnet ist. Die Krankheit ist generell mit einer hohen Morbidität und einer variablen Mortalität in den Jahren nach der Diagnosestellung assoziiert. Über die optimale Behandlung besteht kein Konsens. Wir berichten über den Fall einer 63-jährigen Patientin, die sich mit einer diffusen tracheobronchialen Amyloidose mit begleitender Kehlkopferkrankung vorstellte und bei der aufgrund einer hochgradigen subglottischen Stenose eine perkutane Tracheotomie erforderlich wurde; Anzeichen einer systemischen Amyloidose lagen nicht vor. Nach der Behandlung allein mit Colchicin normalisierte sich der stenosierte Bereich vollständig, mit sehr gutem Ansprechen der tracheobronchialen Amyloidose, von der nur noch kleine gelbe Plaques übrig blieben. In den folgenden 4 Jahren der Nachbeobachtung blieb die Patientin symptomfrei, ohne Anzeichen einer endoskopischen Progression. Dies ist der erste dokumentierte Fall eines solchen Ansprechens auf alleinige Colchicinbehandlung bei tracheobronchialer Amyloidose. Die zum Thema vorliegende Literatur wird im Überblick dargestellt.

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“…Amiloidoz tanısında Kongo kırmızısı (KK-Kongo red) boyama yöntemi altın standarttır ve tanı için boyanan biri-kimlerin ışığı çift kırması şarttır [3]. Solunum yolu tutulumu primer amiloidozda nadir görülür [1]. Solunum yollarının tutulumu primer amilodizisin tek bulgusu olabileceği gibi, sistemik hastalığın bir parçası da olabilir.…”

Section: Introductionunclassified

A case of tracheobronchial amyloidosis

Senol¹,

Günay²,

Eser³

et al. 2014

Dicle Med J

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Amyloidosis is a systemic disease characterized by extensive accumulation of poorly soluble autologous fibrous proteins in the extracellular space of various organs. Respiratory tract involvement is rarely seen in primary amyloidosis. Respiratory primary amyloidosis is named as tracheobronchial amyloidosis. We want to offer our patients that we have in mind the purpose of this preliminary diagnosis. repeatedly in the last 10 years with the same complaints. She was performed nonspecific therapies and followed up. Progressive dyspnea and coughing forced us to see a computerized tomography of thorax. Images revealed parenchymal changes. In Positron Emission Tomography peribroncial lesions with high FDG uptake were detected. We determined an obliterative lesion in bronchoscopic examination which is almost fully obstructing the tracheobronchial tree. Pathologic evaluation was reported as amyloidosis. We wanted to share a tracheobronchial amyloidosis case while this is a rare but curable entity with satisfactory results by multimodal treatment strategies.

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Tracheobronchial amyloidosis managed with multimodality therapies

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Colchicine Treatment for Tracheobronchial Amyloidosis

Colchicine Treatment for Tracheobronchial Amyloidosis

Colchicin in der Behandlung der tracheobronchialen Amyloidose

A case of tracheobronchial amyloidosis

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