Switching on cilia: transcriptional networks regulating ciliogenesis

Choksi, Semil P.; Lauter, Gilbert; Swoboda, Peter; Roy, Sudipto

doi:10.1242/dev.074666

Cited by 304 publications

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References 167 publications

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346

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Unclassified

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“…Ciliated epithelial cells in oviducts create tubal currents and are responsible for the transportation of the embryo (Lyons et al 2006). A comprehensive review regarding cellular and molecular mechanisms governing ciliogenesis is provided in Choksi et al (2014).…”

Section: Pathways Crucial For Ciliogenesis and Ciliary Functionmentioning

confidence: 99%

Oviduct: roles in fertilization and early embryo development

Winuthayanon

2017

Journal of Endocrinology

201

191

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Animal oviducts and human Fallopian tubes are a part of the female reproductive tract that hosts fertilization and pre-implantation development of the embryo. With an increasing understanding of roles of the oviduct at the cellular and molecular levels, current research signifies the importance of the oviduct on naturally conceived fertilization and pre-implantation embryo development. This review highlights the physiological conditions within the oviduct during fertilization, environmental regulation, oviductal fluid composition and its role in protecting embryos and supplying nutrients. Finally, the review compares different aspects of naturally occurring fertilization and assisted reproductive technology (ART)-achieved fertilization and embryo development, giving insight into potential areas for improvement in this technology.

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Section: Pathways Crucial For Ciliogenesis and Ciliary Functionmentioning

confidence: 99%

Oviduct: roles in fertilization and early embryo development

Winuthayanon

2017

Journal of Endocrinology

201

191

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“…To undergo multiple motile ciliation, MCC differentiation requires substantial changes in gene expression that enable large numbers of complex organelles to form (Quigley and Kintner, 2016 preprint). Analysis of this gene expression can provide insights into the macromolecular complexes required for cilia assembly and function, as well as into how motile cilia are impaired in human ciliopathies such as primary ciliary dyskinesia (PCD) (Choksi et al, 2014).…”

Section: Introductionmentioning

confidence: 99%

Foxn4 promotes gene expression required for the formation of multiple motile cilia

2016

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Multiciliated cell (MCC) differentiation involves extensive organelle biogenesis required to extend hundreds of motile cilia. Key transcriptional regulators known to drive the gene expression required for this organelle biogenesis are activated by the related coiled-coil proteins Multicilin and Gemc1. Here we identify foxn4 as a new downstream target of Multicilin required for MCC differentiation in Xenopus skin. When Foxn4 activity is inhibited in Xenopus embryos, MCCs show transient ciliogenesis defects similar to those seen in mutants of Foxj1, a known key regulator of genes required for motile ciliation. RNAseq analysis indicates that Foxn4 co-activates some Foxj1 target genes strongly and many Foxj1 targets weakly. ChIPseq suggests that whereas Foxn4 and Foxj1 frequently bind to different targets at distal enhancers, they largely bind together at MCC gene promoters. Consistent with this co-regulation, cilia extension by MCCs is more severely compromised in foxn4 and foxj1 double mutants than in single mutants. In contrast to Foxj1, Foxn4 is not required to extend a single motile cilium by cells involved in left-right patterning. These results indicate that Foxn4 complements Foxj1 transcriptionally during MCC differentiation, thereby shaping the levels of gene expression required for the timely and complete biogenesis of multiple motile cilia.

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“…Le dysfonctionnement des cils primaires ou des voies de signalisation dont la transduction se produit habituellement dans le cil primaire conduit à un large spectre de malformations cardiaques. Le cil est un organite spécialisé dont la structure et les capacités sensorielles varient d'un type cellulaire à un autre [44,45]. Il est possible que les différents types de malformations cardiaques résultent d'une fonction ciliaire spécifique.…”

Section: Discussionunclassified

Cils et morphogenèse cardiaque

Diguet

Meilhac

2014

Med Sci (Paris)

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> Après la mise en évidence fondamentale en 2000 des cils primaires comme organites fonctionnels et essentiels au développement embryonnaire, de nombreux modèles murins de ciliopathies ont été générés. Dans ces modèles, le coeur est fréquemment affecté, avec un large spectre de malformations. Les cils du noeud sont requis à un stade précoce du développement pour la détermination de la latéralité droite/gauche de l'embryon, avec des conséquences secondaires sur la formation du coeur. Ainsi, une courbure anormale du coeur est un phénotype récurrent dans les modèles de ciliopathies. Cependant, la fonction des cils primaires dans les cellules cardiaques reste mal comprise. Des récepteurs, tels que les polycystines ou les récepteurs de la voie Hedgehog, sont habituellement localisés dans les cils primaires. Ceci permet d'envisager la possibilité que la transduction de ces voies de signalisation, qui sont importantes pour le cloisonnement et la croissance du coeur, ait lieu dans les cils primaires de cellules cardiaques. La connaissance du rôle des cils primaires à plusieurs étapes de la formation du coeur, et dans différents types cellulaires cardiaques, est essentielle pour comprendre l'origine des cardiopathies humaines associées à des ciliopathies. < ( Figure 1A), et les cils primaires non motiles, qui ont une fonction sensorielle et participent à la transduction de signaux (Figure 1B-C). Si la structure des cils est connue depuis plus d'un siècle, c'est en 2000 que G.J. Pazour et al. ont démontré pour la première fois le rôle fondamental des cils primaires dans le développement embryonnaire [2]. Les maladies humaines résultant d'un dysfonctionnement des cils -les ciliopathies -conduisent à des syndromes pléiotropes, ce qui indique que les cils sont nécessaires au développement d'un grand nombre d'organes. Cependant, un dysfonctionnement des cils peut conduire à des phénotypes opposés, tels qu'une hypoplasie (déficit de cellules) ou une mégalie (excès de croissance). Cela souligne l'intérêt de comprendre la fonction des cils dans un contexte particulier, en termes de type cellulaire et de stade du développement. Dans cette synthèse, nous nous intéresserons au rôle des cils dans la formation du coeur, et aux voies de signalisation dont la transduction est potentiellement assurée dans les cils cardiaques. Nous discuterons les données issues des lignées de souris génétiquement modifiées, qui apportent un éclairage nouveau sur les mécanismes potentiellement impliqués dans les cardiopathies associées aux ciliopathies. Ciliopathies et cardiopathies

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Switching on cilia: transcriptional networks regulating ciliogenesis

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Oviduct: roles in fertilization and early embryo development

Oviduct: roles in fertilization and early embryo development

Foxn4 promotes gene expression required for the formation of multiple motile cilia

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