Subcutaneous Fat Necrosis, Hypercalcemia, and Prostaglandin E

Abstract

We present two patients with subcutaneous fat necroses (SCFN) in whom endocrinologic studies revealed an association with elevated prostaglandin E (PGE) levels. A boy born after prolonged labor complicated by meconium aspiration developed erythematous, indurated plaques over the back, arms, buttocks, and cheeks at 4 days of age. A biopsy specimen of involved skin showed panniculitis with foci of necrotic adipocytes containing radially arranged, needle-shaped clefts and a granulomatous infiltrate in the septae. Laboratory studies revealed hypercalcemia of 13.6 mg/dl (normal 8.8-10.1 mg/dl), elevated 1.25-1.25(OH)2D3, and increased urinary excretion of PGE2. The child was hospitalized and treated with systemic steroids and diuretics, with resolution of SCFN and hypercalcemia. The second patient was a girl born with cyanotic heart disease. A diagnosis of Ebstein anomaly was made, and intravenous PGE1 was started to keep patent the ductus arteriosus. Four days later erythematous, indurated plaques were noted on the knee, back, and anterior chest. A skin biopsy specimen revealed SCFN. There was no associated laboratory abnormality. On discontinuing PGE1, no new lesions formed and the existing panniculitis resolved. These two cases demonstrate the association between SCFN and elevated PGE levels (endogenous in patient 1, exogenous in patient 2). No previous reports of SCFN after the administration of PGE1 have appeared in the literature.

Subcutaneous Fat Necrosis Associated with hypo/Hypercalcemia and Brachiall Plexopathy

“…Sıklığı ve etiyopatogenezi tam olarak bilinmemekle birlikte, annedeki diabet ve preeklampsi gibi plasental perfüz-yonu bozan anne kaynaklı nedenler ile asfiksi, doğum travması ve terapötik hipotermi ile birlikteliği sık olarak bildirilmektedir. Hipotermi tedavisi uygulanan asfiktik bebeklerde subkutan dokuda hipoksiye ikincil olarak granülomatöz enflamasyon ve adipöz dokuda nekroz bağlı geliştiği öne sürülmektedir (1,3,6) . Hastamızda annedeki diyabet ile doğum asfiksisi gibi perinatal risk faktörleri ile birlikte hipotermi tedavisinin SYDN oluşumunu tetiklediğini düşündürdü.…”

“…Yapılan bir çalışmada, lezyonların başlangıcından 10 gün sonra görülen hipokalseminin etiyolojisinde psödohipoparatiroidizm olduğu gösterilmiştir (5) . Perinatal asfiksinin parathormon reseptöründe veya sinyal ileti sisteminde fonksiyonel immatüriteyi arttırarak geçici psödohipoparatiroi-dizm ile sonuçlandığı düşünülmüştür (3,(5)(6)(7) . Hipokalseminin eşlik ettiği diğer olgu sunumlarında da asfiksi ile ilişkili olabileceği bildirilmiştir (5)(6)(7) .…”

“…Perinatal asfiksinin parathormon reseptöründe veya sinyal ileti sisteminde fonksiyonel immatüriteyi arttırarak geçici psödohipoparatiroi-dizm ile sonuçlandığı düşünülmüştür (3,(5)(6)(7) . Hipokalseminin eşlik ettiği diğer olgu sunumlarında da asfiksi ile ilişkili olabileceği bildirilmiştir (5)(6)(7) . Olgumuzda da yaşamın ilk günlerinde saptanan hipokalseminin perinatal asfiksi ve diyabetik anne bebeği olması nedeniyle geliştiği, sonrasında ortaya çıkan hiperkalseminin subkutan yağ nekrozuna ikincil geliştiği düşünüldü.…”

Necrosis grasa del recién nacido: A propósito de un caso

“…La primera propone que existiría liberación de calcio desde los nódulos en resolución, sin embargo la mayoría de los casos no desarrollan hipercalcemia ni tienen depósito de calcio en las lesiones 14 . La segunda postula que niveles elevados de paratohormona y prostaglandina E 2 estimularían la reabsorción ósea ósea, pero la mayoría de los pacientes tienen estos niveles en rango normal 9 . La tercera, y la más aceptada actualmente, propone que existiría un aumento de 1,25 Dihidroxivitamina D, secretada desde los granulomas de los focos de necrosis grasa, estimulando la absorción intestinal de calcio 15 Afortunadamente, nuestro paciente ha presentado hasta le fecha una evolución favorable, con resolución espontánea de las lesiones y sin presentar complicaciones, las cuales se controlan semanalmente solicitando hemograma, glicemia y calcemia.…”

“…Sin embargo, pueden presentarse complicaciones graves como trombocitopenia, hipoglicemia, hipertrigliceridemia e hipercalcemia 8 . Esta última es la complicación más frecuente y seria; aparece cuando la necrosis grasa comienza a resolverse, manifestándose con letargia, irritabilidad, hipotonía, vó-mitos, poliuria, polidipsia, deshidratación, constipación y mal progreso ponderal [9][10][11] .…”