A sialolitíase é uma patologia que afeta as glândulas salivares e tem como patogênese a obstrução dos ductos dessas glândulas, causando uma diminuição do fluxo salivar. O local de acometimento depende da anatomia e de fatores fisiológicos inerentes a cada glândula. O presente estudo tem como objetivo relatar um caso de sialolitíase da glândula sublingual, evidenciando diagnóstico e terapêutica. O relato de caso trata-se de paciente do gênero feminino, 53 anos de idade, melanoderma, apresentou-se ao ambulatório do serviço de Cirurgia e Traumatologia Buco-Maxilo-Facial do Hospital Universitário da Universidade Federal do Piauí, queixando-se de sensação álgica e desconforto associado ao aumento de volume na região sublingual, com sintomatologia aumentada durante as refeições. No exame extrabucal não se observaram alterações. Entretanto, no exame intrabucal podia ser observado um aumento de volume endurecido e consistente à palpação, associado a desconforto. Ao exame radiográfico foi observado uma área radiopaca, circunscrita e com limites bem definidos, sugestiva de sialolito. O tratamento proposto foi a excisão cirúrgica sob anestesia local. Foi realizado bloqueio do nervo lingual e anestesia infiltrativa no soalho bucal (lidocaína 1:100.00 com epinefrina) e incisão póstero-anterior após identificação da área, seguida de dissecção romba. Após a remoção do cálculo, foi realizada a sutura com vicryl 4-0. A paciente foi acompanhada durante 09 meses e observou-se reparo tecidual satisfatório, remissão da sintomatologia e a função normal da glândula. Conclui-se que a abordagem de tratamento depende do tamanho e da localização do sialolito, sendo sempre preferível métodos minimamente invasivos.