Introdução: Schwannomas são tumores neurogênicos da bainha das células Schwann. Pouco comuns, os schwannomas do nervo isquiático têm uma frequência menor que 1%, na maioria das vezes assintomáticos ou associados a dor e parestesia no membro inferior. Relato de Caso: Paciente masculino, 56 anos, referindo dor de moderada intensidade, em queimação, na região lateral da coxa direita ao sentar-se e que irradiava para região lateral da perna e tornozelo à direita. Ao exame físico, apresentava hiperalgesia (trajeto S1) à direita, força preservada e reflexos diminuídos. A dor era intermitente, exacerbada com a posição e irradiava para a região posterior do membro afetado. Realizou tratamento com pregabalina, referindo melhora parcial do quadro. Após um ano, evoluiu com piora do quadro álgico e prejuízo das funções habituais. A Ressonância Magnética (RM) da coluna lombossacra não apresentava alterações e a RM de quadril apresentou massa paramediana na topografia do nervo isquiático direito sugestivo de Schwannoma. Foi submetido à ressecção microcirúrgica da lesão, sem déficits neurológicos motores no pós-operatório. Conclusão: De apresentação rara, o Schwannoma do nervo isquiático deve ser reconhecido no diagnóstico diferencial nas apresentações clínicas deste nervo.