Presentation of a meningioma in a transwoman after nine years of cyproterone acetate and estradiol intake: case report and literature review

Abstract

The administration of cyproterone acetate (CPA) and estradiol is a common regimen used by male-to-female transsexuals (transwoman) to adjust their body to their gender identity. Major adverse events are uncommon in these subjects in spite of long-term, high dose cross-sex steroid treatments. We describe the occurrence of a meningioma in a transwoman treated with estrogens and CPA over a period of nine years. The meningioma was revealed during a magnetic resonance imaging (MRI) scan performed as follow-up of a previous surgery for ganglioglioma. CPA intake was discontinued and tumor resection was performed. Histological diagnosis confirmed a strong progesterone receptor-positive and slight estrogen positive meningioma. After surgery, the patient continued her treatment with leuprorelina acetate and estradiol. At one-year follow-up, the MRI scan reveals no recurrence of the tumor. This is the ninth case in literature of a meningioma in a transwoman treated with estrogens and CPA, confirming a possible association between female sex steroids and meningioma. Although there is no still strong evidence of an association between meningioma and CPA, this report may suggest use of alternative treatment for transwomen. This report highlights the importance to record all the cases of meningiomas in high dose CPA-users, in order to improve data.

Ciproterone acetato e meningiomi: lo stato dell’arte

“…Altri suggerimenti di una possibile associazione tra progesterone/progestinici e meningiomi sono emersi da casi di pazienti in terapia cronica con progesterone per diverse ragioni mediche quali linfangioleiomiomatosi, ipertrofia prostatica benigna o irsutismo. Nel 2006, Pozzati e collaboratori hanno documentato un caso di rapida crescita di meningiomi multipli intracranici in una donna in postmenopausa trattata con medrossiprogesterone acetato per linfangioleiomiomatosi; successivamente alla sua sospensione, le lesioni sono regredite spontaneamente [10]. Nel 2010, Goncalves e colleghi hanno registrato la rapida regressione di un meningioma dopo interruzione del trattamento con ciproterone acetato (50 mg) assunto per 10 anni da una donna biologica di 46 anni per alopecia androgenetica.…”

“…L'ipotesi di una relazione tra tumori cerebrali benigni e CPA ad alte dosi è supportata in letteratura da alcune (n = 9) segnalazioni di singoli casi (Tabella 1) anche in individui transgender in corso di terapia gender affirming, come meningiomi e prolattinomi [3,10] in donne transgender e un caso di somatotropinoma in un uomo transgender [13].…”

“…Tali autori hanno registrato l'insorgenza di meningioma gigante del bulbo olfattivo in una donna transgender che aveva assunto per diversi anni alte dose di ciproterone acetato (100 mg/die) e hanno ipotizzato che non solo il dosaggio, ma anche la durata della terapia potesse giocare un ruolo importante, suggerendo la tempestiva sospensione dell'anti-androgeno al momento della comparsa della lesione [3]. Dello stesso avviso sono stati, nel 2015, Bernat e collaboratori che hanno suggerito inoltre, vista la forte probabilità di riduzione delle dimensioni tumorali dopo sospensione del CPA, di preferire in prima istanza un trattamento conservativo con stretto monitoraggio mediante risonanza magnetica seriale, invece della chirurgia radicale [10]. Successivamente, Cebula et al nel 2010 avevano segnalato la presenza di meningiomi in una donna transgender di 49 anni in terapia da 10 anni con CPA (100 g/die) ed estradiolo (a dosaggio non specificato).…”

MANAGEMENT OF ENDOCRINE DISEASE: Approach to the management of children and adolescents with Gender Dysphoria

“…In transwomen, prostate cancer risk is expected to be extremely low due to gland atrophy after pubertal medical castration. Long-term use of high-dose anti-androgens is of concern (103). A retrospective study observed a higher incidence of meningioma in a cisgender population using cyproterone acetate, especially when higher doses were used; however, further research is warranted (104).…”

Multiple meningiomas in two male-to-female transsexual patients with hormone replacement therapy: A report of two cases and a brief literature review

“…[ 18 ] A few previous case reports have described rapid development and growth of meningiomas in transsexual individuals taking sex-hormone replacement therapy (HRT). [ 8 9 15 17 ] On the other side of the spectrum, regression meningiomas after discontinuation of HRT have also been described. [ 5 10 17 ]…”