Introdução: A Sialolitíase é uma alteração que afeta as glândulas salivares e se caracteriza pela obstrução da glândula ou de seu ducto excretor devido a formações calcificadas chamadas de sialolitos. Objetivo e relato de caso: O objetivo desse artigo é relatar um caso raro de sialolito de grandes proporções e realizar uma discussão sobre diagnóstico e tratamento da sialolitíase. Paciente de 65 anos, sexo masculino, com queixas de aumento de volume em região submandibular à esquerda, relatando piora do quadro após as refeições, com evolução de 12 anos. No exame de tomografia computadorizada observou-se área hiperdensa de 4,0x2,0cm em suas maiores proporções. O tratamento de escolha foi a remoção do sialolito via intrabucal por técnica conservadora com preservação do ducto de Warthon através de seu cateterismo. Considerações finais: Embora a sialolitíase seja uma patologia bucal comum, a presença de sialolitos de grandes dimensões é um evento raro que demanda conhecimento e preparo para o adequado tratamento. A combinação de métodos diagnósticos adequados com intervenção minuciosa e conservadora leva a um bom prognóstico em termos de recuperação dos pacientes.