Mediastinal bronchial artery aneurysm presenting as an incidental mediastinal mass: A rare finding

Abstract

Mediastinal bronchial artery aneurysm is very rare and only few cases have been reported in the literature. The clinical presentations are varied, ranging from an incidental radiological finding to a cataclysmic rupture leading to hemorrhagic shock. Thus, a quick treatment is indicated upon diagnosis. Therapeutic options are various including surgical resection, stent grafting with percutaneous embolization of feeding vessel or transtarterial embolization. Herein we describe a case of an incidental mediastinal bronchial artery aneurysm in a 63-year-old man, managed by transtarterial embolization.

Bronchial artery pseudoaneurysm presenting with hoarseness: Diagnosis and endovascular management

“…The gold standard for diagnosis of bronchial artery pseudoaneurysm is via multiphasic computed tomography [4] . Once diagnosed, it is recommended that immediate treatment is required as their progression to rupture is unpredictable and also unrelated to size [ 1 , 7 ].…”

“…Open identification and ligation and lung resection have been described and previously particularly in the hemodynamically unstable patient with large hemoptysis where bronchial artery pseudoaneurysm is diagnosed or suspected [7] . More contemporaneous reports have reiterated the safety and efficacy of transcatheter approaches to the incidental finding of bronchial artery pseudoaneurysm in the hemodynamically stable patient [ 1 , 4 , 8 ]. In patients with massive hemoptysis with active bleeding from a ruptured bronchial artery pseudoaneurysm, bronchial artery angiogram, and embolization can be considered as the first line treatment [3] .…”

“…Bronchial artery aneurysm or pseudoaneurysm is used interchangeably in the literature [2] . Presentation of this pathology can include massive hemoptysis when the pseudoaneurysm has already ruptured [3] , symptomatic large pseudoaneurysms that mimic mediastinal tumors with mass effect [1] and asymptomatic pseudoaneurysm found incidentally [ 1 , 4 , 5 ]. This case report describes a rare presentation of a left bronchial artery pseudoaneurysm and its management.…”

新型コロナウイルス感染を契機に発症した気管支動脈瘤破裂による呼吸不全に対しVV–ECMOを導入し救命し得た1例(Alveolar hemorrhage due to rupture of multiple bronchial aneurysms complicated with corona virus disease 2019 successfully treated with veno–venous extracorporeal membrane oxygenation: a case report)

“…本症例は，COVID–19感染を契機に未診断の多発気管支動脈瘤が破裂し，重篤な低酸素血症を発症したが，VV–ECMOと経皮的塞栓術により救命した1例であった。気管支動脈瘤は，選択的気管支動脈血管造影で1%未満しか発見されない稀な疾患であり 1)，未破裂の気管支動脈瘤は無症状のことが多い 5)が，破裂した気管支動脈瘤では様々な臨床症状を呈する。Xiaoらによると，1994年から2014年にかけて63症例しか報告されておらず 6)，そのなかでも多発気管支動脈瘤はさらに稀な疾患である 2)。気管支動脈瘤の原因は明確になっていないが血管壁の局所的な脆弱化と損傷が原因と考えられている 7)。動脈瘤の発生部位によって解剖学的に分類されており，肺内型と縦郭型がある。肺内型では臨床症状として喀血を，縦郭型では臨床症状として胸背部痛を契機として発見されることが多い 1), 5)。肺内型の未破裂動脈瘤は自覚症状に乏しいため，他の肺疾患に対するフォローアップ時の画像検査や，定期健診を契機とした偶発的な発見が多く，注意が必要である。縦郭型気管支動脈瘤は未破裂でも咳嗽や呼吸困難などの自覚症状が出現しやすく原因検索のための画像検査で発見されやすい。Xiaoらによる過去の気管支動脈瘤の症例63例の分析では，気管支拡張症，高血圧，慢性閉塞性肺疾患，慢性気管支肺炎，結核，外傷が併存疾患として報告されている 6)。本症例では基礎疾患として慢性閉塞性肺疾患があり，気管支動脈瘤の発生に関与した可能性があると推察された。Norbertoらの報告によると，108例の気管支動脈瘤の報告のうち，未破裂動脈瘤の患者は30.1%であり，10%は無症状であった 1)。無症状の場合は胸部CTで偶発的に発見されており，今後画像精度の向上によってさらに発見頻度が増加すると考えられる。気管支動脈瘤が破裂する原因は解明されていないが，動脈瘤の直径は破裂の危険因子とはならないことがわかっている 8)。治療としては経皮的気管支動脈塞栓術が提唱されている。本症例では，SARS–Cov–2感染と同時期に気管支動脈瘤破裂を来していた。血管脆弱性の発生機序として，NägeleらはSARS–Cov–2感染に伴う血管内皮障害を報告している 9)。Matthiasらの報告によると，25人の気管支動脈塞栓術を行った患者のうち，4人がSARS–Cov–2に感染しており，そのうち3人は喀血を引き起こす原因として同ウイルス感染による血管内皮障害が疑われた 10)。Simonらの報告では，COVID–19発症の8か月後に喀血を起こしている。出血源と考えられる気管支動脈瘤は，8か月前のCOVID–19発症時には確認されず，SARS–Cov–2の感染によって血管脆弱性が亢進し，発生した可能性があると考えられている 11)。このように，COVID–19が喀血に関与していると考える報告が複数あり，血管内皮障害による血管脆弱性亢進との関連性が示唆されている。…”