Late onset bilateral angioma serpiginosum involving upper limbs in a male: a rare presentation

Abstract

Late onset bilateral angioma serpiginosum involving upper limbs in a male: a rare presentation Rzadki przypadek naczyniaka pełzakowatego o późnym początku z obustronnym zajęciem kończyn górnych u pacjenta płci męskiej Tasleem Angioma serpiginosum (AS) is a rare vascular disorder characterized by punctate red macules in a nevoid distribution arranged in groups to form a serpiginous pattern [1]. The disease is usually seen in late childhood in females and mostly occurs unilaterally over the lower extremity.We report a case of bilateral AS on the upper extremities and chest in a 22-year-old male patient. Late onset (over 20 years of age), bilaterality, male sex and involvement of upper extremity add rarity to our case presentation and warrant its reporting.A 22-year-old male presented with asymptomatic, red coloured lesions over the right side of chest and both arms. The lesions initially began on the chest one year back and gradually spread to involve the right and left arms. The patient was otherwise apparently healthy, and no family history of a similar disease was present. On physical examination, he was found to have multiple, punctate, grouped, red macules over the anterolateral chest on the right side, extending from just above the nipple to the anterior axillary fold and both upper arms up to the mid-forearms in a serpiginous pattern (Figs. 1 A-C). The lesions were not blanchable on diascopy. However, Darier's sign was negative. The rest of the cutaneous and systemic examination was unremarkable. Laboratory tests including blood counts and serum biochemistry were within the normal range. Serum testosterone and oestrogen levels were normal. Skin biopsy from the chest showed normal epidermis and dilated tortuous vessels in the upper dermis and dermal papillae, without inflammation or pigment deposition (Fig. 2). Toluidine blue stain for mast cells did not reveal any infiltrating mast cells. Based on the clinical Naczyniak pełzakowaty (angioma serpiginosum -AS) jest rzadkim schorzeniem naczyniowym, charakteryzuje się obecnością punkcikowatych czerwonych plamek o rozmieszczeniu newoidalnym, występujących w skupiskach, szerzących się obwodowo [1]. Choroba pojawia się zwykle w okresie późnego dzieciństwa u dziewczynek i przebiega zazwyczaj z zajęciem koń-czyny dolnej po jednej stronie ciała.W pracy opisano przypadek 22-letniego pacjenta płci męskiej, u którego rozpoznano AS zlokalizowanego obustronnie w obrębie kończyn górnych i klatki piersiowej. Przypadek zasługuje na uwagę ze względu na późny początek choroby (po 20. roku życia), obustronne zajęcie skóry kończyn górnych oraz płeć męską pacjenta.U 22-letniego mężczyzny wystąpiły bezobjawowe, czerwone zmiany skórne umiejscowione po prawej stronie klatki piersiowej oraz na obu ramionach. Zmiany pojawiły się po raz pierwszy rok wcześniej, początkowo na skórze klatki piersiowej, skąd rozprzestrzeniły się stopniowo na prawe i lewe ramię. Poza objawami skórnymi pacjent był zdrowy. W wywiadzie rodzinnym nie było przypadków podobnego schorzenia. Badanie fizykalne wyka...