Carcinoma cuniculatum of the jaw: A rare variant of oral carcinoma

Allon, Dror M.; Kaplan, Ilana; Manor, Riri S.; Calderon, Shlomo

doi:10.1067/moe.2002.126913

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“…Additionally, an increasing number of reports describe CC involving head and neck sites, predominantly the oral cavity [2,4,[9][10][11][13][14][15][16][17][18][19][20][21][22]. Table 1 summarizes all reports of CC occurring in the head and neck which could be identified.…”

Section: Discussionmentioning

confidence: 99%

A Rare Case of Carcinoma Cuniculatum Involving the Larynx in Association with a Saccular Cyst

Griffith

Goodstein

Tuluc

et al. 2015

Head and Neck Pathol

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Carcinoma cuniculatum (CC), a rare, well-differentiated variant of squamous cell carcinoma, is uncommon in head and neck sites but when it does occur is most common in the oral cavity. Here we report a rare case of CC involving the larynx. A 49-year-old man presented with 10 months of worsening hoarseness and, despite multiple biopsies, no diagnosis of malignancy could be established. Eventual partial excision of the lesion and histologic review of prior specimens confirmed the diagnosis of CC. Focally, a transition to respiratory epithelium indicated the presence of an associated saccular cyst. Total laryngectomy was performed and 6 months later the patient is free of disease. Only two prior cases of CC have been reported in the larynx. Diagnosis of CC is challenging given the low grade histologic features and awareness of this entity for both treating physicians and the pathologist is important to reach a diagnosis of malignancy. This case highlights the challenges in diagnosis of CC, especially in unusual locations and when associated with other lesions such as a saccular cyst. Awareness of this rare tumor type combined with close communication between treating clinicians, radiologists and pathologists should allow earlier diagnosis and treatment.

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Section: Discussionmentioning

confidence: 99%

A Rare Case of Carcinoma Cuniculatum Involving the Larynx in Association with a Saccular Cyst

Griffith

Goodstein

Tuluc

et al. 2015

Head and Neck Pathol

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“…[19] . Dans 8 cas (40 %) [3,25,29], l'examen clinique révélait la présence de fistules, simples ou multiples. La consommation de tabac, associée ou non à celle d'alcool, présentée par certains auteurs comme un facteur favorisant la survenue d'un CC, est retrouvée dans 4 cas (20 %) [3,19,23,25] .…”

Section: Localisation Buccaleunclassified

“…Dans 8 cas (40 %) [3,25,29], l'examen clinique révélait la présence de fistules, simples ou multiples. La consommation de tabac, associée ou non à celle d'alcool, présentée par certains auteurs comme un facteur favorisant la survenue d'un CC, est retrouvée dans 4 cas (20 %) [3,19,23,25] . En l'absence de la triade classique (alcool, tabac, mauvaise hygiène bucco-dentaire), la survenue d'une tumeur bourgeonnante de la cavité buccale doit attirer l'attention du clinicien et lui faire évoquer le diagnostic de CC.…”

Section: Localisation Buccaleunclassified

“…Le CC apparaît le plus souvent sur une muqueuse saine mais il peut également survenir sur une muqueuse altérée ; cela apparaît exceptionnel pour la localisation buccale. Huault [24] F / 55 gencive oui N/D papillome non 4 ans hyperkératosique Allon [3] H / 56 gencive oui 6 mois non non 20 mois Gallo [19] n'en est que très rarement fait mention dans les publications. D'autres facteurs pourraient égale-ment intervenir : un cas est apparu après des extractions dentaires [24] , un autre après radiothérapie pour un carcinome épidermoïde bien différencié [25] , un autre sur une candidose chronique chez un patient sous corticothérapie au long cours [23] .…”

Section: Localisation Buccaleunclassified

“…[23] ). Sur ces 20 cas, 3 seulement ont été correctement diagnostiqués sur la biopsie préopératoire [3,19,25]. Un auteur [19] [25] , l'envahissement osseux est beaucoup plus fréquent dans les localisations bucco-faciales que pour celles du membre inférieur où l'on observe une atteinte métatarsienne dans seulement 5 à 10 % des cas.…”

Section: Localisation Buccaleunclassified

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Carcinoma cuniculatum de la cavité buccale : revue de la littérature

Berthon¹,

Devoize²,

Samson³

et al. 2007

Med Buccale Chir Buccale

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RÉSUMÉLe carcinoma cuniculatum, dont les caractères anatomocliniques ont été définis avec précision en 1954 par Aird et coll., constitue une variété rare et méconnue du carcinome verruqueux, essentiellement localisée au pied. D'autres localisations, comme la cavité buccale, ont été rapportées. Il s'agit d'une lésion papillomateuse, volumineuse, bourgeonnante, à croissance endo-et/ou exophytique, d'évolution lente mais torpide, à malignité locale, souvent accompagnée d'un écoulement chronique, creusée de cryptes ou de galeries d'où la pression peut faire sourdre un liquide puriforme, fétide, gras, contenant des débris de kératine. Il infiltre les tissus adjacents, y compris l'os, sans jamais donner de métastases ganglionnaires ou viscérales. L'examen histopathologique montre une prolifération épidermoïde bien différenciée, sans atypies nucléocytoplasmiques avec présence de galeries (cuniculi) proliférant en profondeur mais la membrane basale est toujours respectée ; l'apparition de petites zones d'effraction marque la transformation en carcinome épidermoïde. Le traitement est exclusivement chirurgical, sans curage ganglionnaire de principe, et son pronostic est bon ; la radiothérapie est contre-indiquée car elle pourrait favoriser son passage à une forme anaplasique. [26] . Il n'est pas rare de retrouver un CC chez des sujets de moins de 20 ans [in 3, 12,29] . Il existe une forte prédominance masculine dans toutes les séries rapportées (77 % pour Bendelac et coll. [4] , 8 % pour Kao et coll. [26] et 89 % pour McKee et coll. [33] ). Aucune étude n'a cherché à évaluer la répartition géographique et ethnique ; cependant, parmi les 33 patients dont Kao et coll. [26] connaissaient le groupe ethnique, 5 étaient Noirs et 28 Blancs.Yue [49] a rapporté 10 cas de CC en Chine et des publications ont été faites dans de nombreux pays. La répartition semble ubiquitaire et toutes les ethnies touchées de façon identique. La localisation élective reste le pied (89 % pour Bendelac et coll. [4] , 93 % pour Kao et coll. [26] et 84 % pour McKee et coll. [33] ), surtout la partie antérieure de la plante du pied où la lésion peut être longtemps confondue avec une verrue. Après Flieger [in 3] , de nombreux auteurs ont publié des cas ayant une autre localisation : genou [33] , fesse [15,26,35] , main [8,26,33] , jambe [4,12,26,39] , poignet [33] , paroi abdominale [30] , sacrum [10] , appareil génital masculin ou féminin [15,15,27] , oesophage [14] , larynx [12,47] , ongle [33] . La majorité des patients ont une seule lésion ; un cas rapporté par Kao et coll. [26] avait 3 lésions sur le pied gauche. Un cas avec une localisation bilatérale et simultanée aux pieds a été décrit par Seehafer et coll. [43] en 1979. Dans la plupart des cas rapportés dans la littéra-ture, il s'est écoulé un délai important entre l'apparition de la tumeur et le diagnostic ; ces écarts sont estimés à 7.5 ans par Bendelac et coll. [4] , 4 ans par Kao et coll. [26] (6 semaines à 30 ans) et 13 ans par McKee et coll. [33] (2 mois à 44 ans). La taille du CC varie ...

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Oral Cavity and Major and Minor Salivary Glands

Tilakaratne

2007

The Cancer Handbook

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Cancer of the oral cavity is almost synonymous with squamous cell carcinoma as 90% of cancers in the oral mucosa appear to be of this type. The sixth most common oral malignancy is the different types of adenocarcinoma arising from salivary glands. A small proportion of cancers in the oral cavity are composed of melanoma, lymphoma, and various types of sarcomas. Oral squamous cell carcinoma is the sixth common malignancy and is a major cause of cancer morbidity and mortality worldwide. Although the aetiology is thought to be multifactorial, tobacco use in many different forms appears to play a major role. It is clear that various other factors such as genetic susceptibility, alcohol, nutritional deficiencies, viruses, fungi, and ultraviolet light have either a synergistic role or direct effect on oral carcinogenesis. A significant number of cases occur in a background of either a precancerous lesion or a precancerous condition. Molecular markers which have been investigated for determining different aspects of oral cancer can be classified into DNA content (ploidy), loss of heterozygosity, expression of oncogenes and onco‐suppressor genes, proliferation markers, and differentiation markers. However, prediction of malignant transformation of precancers and prognosis of oral cancers with the help of molecular markers need further research. Despite the advancement in treatment involving surgery, chemotherapy, and radiotherapy, the long‐term survival has been less than 50% with no significant improvement in prognosis over the last four decades. Salivary neoplasms account for up to 2% of all neoplasms in the head and neck. Although the exact aetiology of salivary gland tumours is far from clear, various aetiological factors such as radiation, viruses, occupational, hormonal, nutritional, and smoking have been suggested. Unlike most cancers, salivary tumours do not show any evidence of familial predisposition. Surprisingly, only a few studies have been carried out on salivary tumours in order to investigate molecular aspects. Prognosis of salivary tumours mostly depends on microscopical grade and tumour type. Surgery is the treatment of choice for a large majority of both benign and malignant salivary tumours. Chemotherapy and radiotherapy are used mostly as palliative measures.

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Carcinoma cuniculatum of the jaw: A rare variant of oral carcinoma

Cited by 59 publications

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A Rare Case of Carcinoma Cuniculatum Involving the Larynx in Association with a Saccular Cyst

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