Background : Epithelioid leiomyosarcoma arising from the uterine cervix is extremely rare, with only few cases reported in the world literature Case presentation : The case concerns a 41-year-old female patient who was admitted to our hospital, with worsening menorrhagia during the past 6 months. Pelvic examination revealed a large tumour of the uterine cervix extended into the upper vagina. Pelvic magnetic resonance imaging confirmed the presence of a cervical uterine tumour. Cervical biopsy and immunohistological study concluded leiomyosarcoma (grade 2). Radiological workup revealed the presence of pulmonary metastasis. A bilateral nephrostomy was performed before treatment because of obstructive renal failure. The treatment of this case consisted of ifosfamide and doxorubicin-based chemotherapy. After three cycles, the assessment of the disease showed partial response. The treatment was continued for three other cycles. But, the second evaluation of the patient revealed tumour progression. The treatment was then stopped, and best supportive care was provided. The patient is still alive. Conclusion : Although exceedingly rare, leiomyosarcoma can arise on the uterine cervix. Management of cervical leiomyosarcoma is extrapolated from the currently accepted management of uterine leiomyosarcoma. It is difficult to develop optimal management strategies and to predict prognosis of the disease. Pour citer cette revue : J. Afr. Cancer 4 (2012).Keywords Leiomyosarcoma · Uterine cervix · Chemotherapy · Cervical biopsy Résumé Introduction: Le léiomyosarcome épithélioïde du col utérin est une tumeur extrêmement rare, avec seulement quelques cas rapportés dans la littérature mondiale. Cas clinique: Il s'agit d'une patiente de 41 ans admise dans notre hôpital pour métrorragies datant de six mois. L'examen gynécologique a retrouvé une grosse tumeur du col utérin étendue à la partie supérieure du vagin. L'imagerie par réso-nance magnétique a confirmé la présence d'une tumeur du col utérin. La biopsie cervicale avec étude immunohistochimique a conclu : un léiomyosarcome (grade 2). Le bilan d'extension radiologique a révélé la présence de métastases pulmonaires. Une néphrostomie bilatérale a été réalisée avant le traitement en raison d'une insuffisance rénale obstructive. Le traitement de ce cas consistait en une chimiothérapie à base d'ifosfamide et de doxorubicine. Après trois cycles, l'évaluation de la maladie a montré une réponse partielle. Le traitement a été poursuivi pendant trois autres cycles. Mais, la seconde évaluation de la patiente a révélé une progression tumorale. Le traitement a été arrêté et la malade a été confiée aux soins palliatifs. La patiente est actuellement toujours en vie. Conclusion: Bien que très rare, un léiomyosarcome peut survenir au niveau du col utérin. Le traitement du léiomyosar-come du col utérin est extrapolé sur le traitement du léiomyo-sarcome du corps utérin. Il est difficile d'élaborer des stratégies thérapeutiques optimales et de prédire le pronostic de la maladie.