Benign Cephalic Histiocytosis with Diabetes Insipidus

Weston, William L.; Travers, Sharon H.; Mierau, Gary W.; Heasley, D O Diane; Fitzpatrick, James

doi:10.1046/j.1525-1470.2000.01779.x

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“…Nevertheless, there has been a report of an association with diabetes insipidus (DI) and another with type 1 diabetes mellitus. 6,7 Other histiocytoses such as JX may also be associated with DI. 8 BCH lesions heal spontaneously after months or years; however, exacerbations may occur and the condition may relapse, presenting as JX.…”

Section: Discussionmentioning

confidence: 99%

Caso para diagnóstico

Azulay‐Abulafia

Benez

S³

et al. 2011

An. Bras. Dermatol.

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Relatamos um caso de histiocitose cefálica benigna em uma criança do sexo masculino, de um ano e três meses de idade que desenvolveu múltiplas pápulas na região malar bilateralmente, sem outros comemorativos associados. A histopatologia caracterizou-se pelo padrão derme papilar, com imuno-histoquímica negativa para S100 e CD1a, e positiva para CD68, ficando assim estabelecido o diagnóstico desta histiocitose não- Langerhans, baseado nos aspectos clínicos, histopatológicos e imuno-histoquímicos característicos.

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Caso para diagnóstico

Azulay‐Abulafia

Benez

S³

et al. 2011

An. Bras. Dermatol.

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“…Outras alterações, como o espessamento da haste hipofisária e a presença de massa supra-selar, não foram evidenciadas, o que seria muito sugestivo de acometimento hipotalâmico-hipofisário por lesão infiltrativa. No entanto, o fato de o exame de imagem ter sido realizado em data posterior ao diagnóstico do DIC talvez justifique a ausência desse achado (8). Dentre as moléstias infiltrativas, citamos uma outra entidade, a hipofisite xantogranulomatosa, uma doença primária da hipófise que cursa freqüentemente com hipopituitarismo anterior, DIC, massa sólida ou cística na região hipofisária e achado histopatológico semelhante ao do caso descrito (9).…”

Section: Discussionunclassified

“…O processo inflamatório difuso de seios paranasais pode também estar associado a essas doenças e já foi documentado em um paciente adulto com xantoma disseminado e DIC (18). Recentemente foi descrito um caso de DIC em uma criança com histiocitose cefálica benigna, uma outra variante da histiocitose não-Langerhans (8 …”

Section: Discussionunclassified

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Histiocitose cutânea não-Langerhans como causa de diabetes insípido central

Miranda

Bittencourt

et al. 2007

Arq Bras Endocrinol Metab

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RESUMOAs histiocitoses são doenças raras, resultantes de alterações na linhagem monocítica-histiocítica, com manifestações clínicas diversas. Entre as síndromes cutâneas de células não-Langerhans, o xantoma disseminado é a única entidade desse grupo classicamente associada ao diabetes insípido central (DIC). O caso clínico relatado refere-se a um paciente de 30 anos de idade que, dois anos após o diagnóstico de DIC, evoluiu com lesões cutâneas papulosas, eritêmato-acastanhadas, difusas, discretas e não confluentes. Os achados histológicos, imuno-histoquímicos e a microscopia eletrônica mostraram resultados compatíveis com a histiocitose de células não-Langerhans e sugestivos do xantogranuloma juvenil. A avaliação endócrino-metabólica não mostrou alterações durante o seguimento por 10 anos, com exceção do DIC. A ressonância magnética da hipófise demonstrou ausência do sinal hiperintenso (mancha brilhante) correspondente à neuro-hipófise. As radiografias e a cintilografia dos ossos não mostraram lesões osteolíticas. Este caso desperta a atenção para a importância do exame da pele nos casos de DIC e de sua associação com a histiocitose de células não-Langerhans de maneira mais ampla, e não restrita aos casos de xantoma disseminado. ABSTRACT Cutaneous Non-Langerhans Cells Histiocytoses as Cause of Central Diabetes Inspidus.The histiocytoses are rare diseases caused by alterations in the monocytehistiocytic series with several clinical findings. Among the cutaneous syndromes of non-Langerhans cells, xanthoma disseminatum is the only disease of this group that has been classically associated to the central diabetes insipidus (CDI). The case reported describes a 30-year-old man that two years after presenting with CDI developed non confluent disseminated cutaneous brown papular lesions throughout the body. The histopathology, immunohistochemistry, and electronic microscopy were compatible with the diagnosis of non-Langerhans histiocytoses, suggesting the diagnosis of juvenile xanthogranuloma. The endocrine-metabolic evaluation did not show other alterations besides CDI in a 10-year follow up. The magnetic resonance of hypophysis showed absence of the pituitary hyperintense sign (bright spot). The radiologic and scinthigraphic evaluation of the bones did not show the presence of osteolytic lesions. This case prints out the importance of skin examination in cases of CDI and its association with cutaneous non-Langerhans histiocytoses in a broader spectrum, rather then restricted to the cases of xanthoma disseminatum.

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“…[3][4][5][6][7][8][9][10] Furthermore, cases exist that exhibit concomitant lesions of LCH and non-LCH, and cases where LCH cells were converted into mature histiocytes with chemotherapy; thereby providing further evidence that an overlap exists both within and between the various histiocytoses. 5,6,[8][9][10][11][12][13][14][15][16] Herein we present a patient who does not easily fit into either the non-LCH or LCH category, but rather displayed clinical and histologic features that bridged both conditions. Through this novel case we review what is currently known about the various conditions classified under the non-LCH and LCH rubric.…”

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