O fibroadenoma é a afecção mamária benigna mais comum em mulheres com menos de 35 anos. Sua alteração maligna é muito rara com prevalência de 0,02 a 2,9%, relatada pela literatura científica, sendo menor que 1% na maioria dos estudos. Neste relato, apresentamos o caso de uma mulher jovem de 18 anos, com nódulos mamários bilaterais sugestivos de fibroadenomas, por exames de imagem e confirmados por exames citológicos e histológicos (punção aspirativa com agulha fina e core biopsy guiada por ultrassom). Foi submetida a exérese de um dos nódulos, o maior deles, que a incomodava e, o estudo anátomo-patológico do mesmo foi inconclusivo, sendo necessário o estudo imunohistoquímico que evidenciou a presença de um carcinoma ductal in situ, associado ao fibroadenoma. Caso raro, não apenas pela associação das patologias, mas principalmente pela idade precoce da paciente. Neste relato, o tripé diagnóstico, exame clínico, exames de imagem e citologia, não foram compatíveis com o diagnóstico final, evidenciado somente após o estudo definitivo (exérese) do nódulo. Portanto, tal associação incomum torna o caso único e de muita relevância, justificando seu relato à comunidade científica.