ResumoO osteoblastoma é uma doença benigna geralmente tratada com ressecção completa com intenção curativa e é responsável por 14% dos tumores ósseos benignos. Uma apresentação mais incomum refere-se a uma rápida apresentação em massa conhecida como osteoblastoma agressivo. Relatamos o caso de um jovem com inchaço cervical devido a uma massa progressiva no lado direito do pescoço com 3 meses de evolução. A biópsia incisional demonstrou osteoblastoma grau 3. Tentou-se uma ressecção cirúrgica radical, mas a ressecção completa não foi viável por causa da invasão cervical de C3 sem envolvimento espinal. Apesar da falta de dados robustos, a radioterapia modulada de intensidade foi realizada na região cervical ipsilateral em uma dose de 50 Gy em 25 frações até novembro de 2013. O paciente está sendo seguido regularmente sem evidências de recorrência desde então. O tratamento até agora bem-sucedido destaca a importância de uma abordagem multidisciplinar para o tratamento de pacientes com osteoblastoma agressivo.